La osteoartritis es una enfermedad articular degenerativa que afecta principalmente a animales y personas mayores. Se ha demostrado previamente que la proteína de la matriz extracelular Efemp1 tiene una mayor rotación y una secreción aumentada en el suero sanguíneo, la orina y el hueso subcondral de las articulaciones de la rodilla en pacientes con osteoartritis. Aquí, utilizamos el pez cebra como sistema modelo para investigar la función de Efemp1 en el desarrollo y la homeostasis esquelética de los vertebrados. Usando hibridación in situ, mostramos que el gen se expresa en el cerebro, los arcos branquiales y en los cordoblastos que rodean la notocorda a las 48 horas post-fertilización. Generamos una línea mutante, utilizando el método CRISPR/Cas9, que produce una proteína Efemp1 severamente truncada. Estas larvas mutantes presentaron un condrocráneo medialmente más estrecho a los 5 días, que se normalizó más tarde a los 10 días. A la edad de 1.5 años, el análisis uCT reveló una mayor densidad mineral del tejido y grosor de los cuerpos vertebrales, así como una disminución de la distancia entre las vértebras individuales y bordes arrugados de los centros vertebrales. Este defecto novedoso, que hasta donde sabemos nunca se ha descrito antes, sugiere que el mutante representa el primer modelo de pez cebra para la osteoartritis espinal.