Los individuos con dientes permanentes ausentes congénitamente, aparte de los terceros molares, presentan configuraciones craniofaciales más pequeñas en comparación con los controles normales. Sin embargo, no se sabe si la agenesia de los terceros molares forma parte del mismo mecanismo. Por lo tanto, este estudio evaluó a individuos con y sin agenesia aislada de terceros molares y probó la relación de esta condición con el tamaño de sus configuraciones faciales, utilizando métodos de morfometría geométrica. Mostramos que la ausencia de uno o más terceros molares está asociada con un maxilar más pequeño, una mandíbula más pequeña y una configuración facial general más pequeña. El efecto fue mayor a medida que aumentaba el número de terceros molares ausentes. Por ejemplo, el tamaño de los centroides mandibulares en cinco mujeres de 16 años sin, con uno, dos, tres o cuatro terceros molares ausentes mostró una reducción de tamaño de aproximadamente 2.5 mm por cada tercer molar ausente. Además, en casos con agenesia de terceros molares en una sola mandíbula, el efecto también fue evidente en la mandíbula opuesta. Nuestros hallazgos sugieren que la agenesia aislada de terceros molares es parte de un mecanismo de desarrollo que también resulta en una reducción del tamaño craniofacial. Esto podría ser el efecto de un proceso evolutivo observado en los humanos, que conduce a menos y más pequeños dientes, así como a estructuras faciales más pequeñas.