La infertilidad masculina es un trastorno complejo que afecta a muchas parejas en todo el mundo. Los ARN no codificantes largos (lncARNs) regulan procesos celulares importantes; sin embargo, la comprensión integral de su papel en la infertilidad masculina es limitada. Esta revisión sistemática investiga las expresiones diferenciales de lncARNs en la infertilidad masculina o variaciones en las regiones de lncARN asociadas con ella. Se utilizaron las directrices PRISMA para buscar en Pubmed y Web of Science (1 de junio de 2022). Los criterios de inclusión fueron participantes humanos, pacientes diagnosticados con infertilidad masculina y hablantes de inglés. También realizamos un análisis in silico investigando lncARNs que se informan en muchos subtipos de infertilidad masculina. Se encontraron un total de 625 artículos, y después de las etapas de selección y elegibilidad, se incluyeron 20 estudios en la muestra final. Muchos lncARNs están desregulados en la infertilidad masculina, y las interacciones entre lncARNs y miARNs juegan un papel importante. Sin embargo, existe una brecha de conocimiento respecto al impacto de las variantes encontradas en las regiones de lncARN. Además, se identificaron ocho lncARNs como diferencialmente expresados en muchos subtipos de infertilidad masculina. Después del análisis in silico, el análisis de ontología genética (GO) y el análisis de enriquecimiento de KEGG de los genes que ellos apuntan revelaron su asociación con el cáncer de vejiga y próstata. Sin embargo, las vías involucradas en general en la tumorogénesis y el desarrollo del cáncer de todos los tipos, como las vías de p53, apoptosis y muerte celular, también estaban enriquecidas, indicando un vínculo entre el cáncer y la infertilidad masculina. Sin embargo, esta evidencia es preliminar. Se necesita investigación futura para explorar el mecanismo exacto de acción de los lncARNs identificados e investigar la asociación entre la infertilidad masculina y el cáncer.